Abstract
Bakgrunn
Klinisk genetisk testing er blitt en integrert del av medisinsk behandling for arvet lidelser. Mens genetisk testing og rådgivning er lett tilgjengelig i høyinntektsland, i lav- og mellominntektsland som Kenya genetisk testing er begrenset og genetisk veiledning er praktisk talt ikke-eksisterende. Genetisk testing er sannsynlig å bli utbredt i Kenya i løpet av det neste tiåret, men det har ikke vært en samtidig økning i genressurser rådgiving. For å møte dette gapet, har vi designet en interaktiv workshop for klinikere i Kenya fokuserer på genetikk av barndommen øye kreft retinoblastom. Målene var å øke retinoblastom genetikk kunnskap, bygge genetisk veiledning ferdigheter og øke tilliten til disse ferdighetene.
Metoder
Workshopen ble gjennomført på 2013 kenyanske nasjonal Retinoblastoma Strategi møte. Det er inkludert en retinoblastom genetikk presentasjon, liten gruppe diskusjon av case-studier og genetisk veiledning rollespill. Kunnskap ble vurdert av standardisert test, og genetisk veiledning ferdigheter og tillit ved spørreskjema.
Resultater
Kunnskap økt betydelig post-workshop, drevet av økt kunnskap om retinoblastom årsaks genetikk. Ett år etter workshop, deltaker kunnskap hadde returnert til baseline, noe som indikerer at kunnskap oppbevaring krever hyppigere forsterkning. Deltakerne rapporterte føler seg mer trygg diskutere genetikk med pasienter, og hadde integrert mer genetisk veiledning til pasient interaksjoner.
Konklusjon
En omfattende retinoblastom genetikk verksted kan øke kunnskap og ferdigheter som er nødvendige for effektiv retinoblastom genetisk veiledning .
Citation: Hill JA, Lee SY, Njambi L, Corson TW, Dimaras H (2015) Kreft Genetics utdanning i et lavt til middels inntekt Land: Evaluering av et interaktivt Workshop for klinikere i Kenya. PLoS ONE 10 (6): e0129852. doi: 10,1371 /journal.pone.0129852
Academic Redaktør: Sylvie Mazoyer, Cancer Research Centre of Lyon, Frankrike
mottatt: 11 mars 2015; Godkjent: 12 mai 2015; Publisert: 02.06.2015
Copyright: © 2015 Hill et al. Dette er en åpen tilgang artikkelen distribueres under betingelsene i Creative Commons Attribution License, som tillater ubegrenset bruk, distribusjon og reproduksjon i ethvert medium, forutsatt den opprinnelige forfatteren og kilden krediteres
Data Tilgjengelighet: All relevant data er i avisen og dens saksdokumenter filer
Finansiering:. JAH ble støttet av en kanadisk Gene Cure Foundation tilskudd til HD, https://genecure.ca/en/. SYL ble støttet av Senter for Internasjonal erfaring, University of Toronto, gjennom Foreningen for universiteter og høyskoler i Canada. TWC ble støttet av National Institutes of Health National Center for Advancing Translasjonell Sciences KL2TR001106 og med en ubegrenset stipend fra Forskning for å hindre blindhet, Inc. https://www.ncats.nih.gov/; https://www.rpbusa.org/rpb/. Finansiører hadde ingen rolle i studiedesign, datainnsamling og analyse, beslutning om å publisere, eller utarbeidelse av manuskriptet
Konkurrerende interesser:.. Forfatterne har erklært at ingen konkurrerende interesser eksisterer
Innledning
Diagnose genetisk testing er raskt blitt integrert i standard vare for mange arvelige lidelser. Kompleksiteten i den genetiske informasjonen mottatt kombinert med økt følelse av å motta en genetisk diagnose er best tjent med genetiske rådgivningstjenester, som hjelper pasienter å takle ny informasjon og ta informerte beslutninger gitt sine personlige forhold [1]. Nylige fremskritt i utviklingen av genomiske metoder, som neste generasjons sekvensering, har redusert kostnadene og dermed økt tilgjengelighet av genetisk og genomisk testing, noe som gjør behovet for tilstrekkelig genetisk veiledning enda mer å trykke [2]. Men den spesialiserte opplæringen som kreves for å tolke komplekse genetiske data er et betydelig hinder for gjennomføringen av rådgivningstjenester [3,4].
Tilgang til genetisk testing og spesialisert genetisk veiledning varierer globalt. Disse tjenestene er i stor grad tilgjengelig i høyinntektsland, og vanligvis levert av en ekspert på feltet, for eksempel en medisinsk genetiker eller en genetisk rådgiveren. I lav- og mellominntektsland (LMICs) som Kenya, er klinisk genetisk testing for en sykdom som tidlig barndom øye kreft retinoblastom utilgjengelig lokalt og byrden av genetisk veiledning faller til leger som ikke har fått spesialisert opplæring i medisinsk genetikk [ ,,,0],5]. Med fremskritt innen teknologi, er genetisk testing sannsynlig å bli utbredt i Kenya i løpet av det neste tiåret, men det har ikke vært en samtidig økning i genressurser rådgiving. For å effektivt og etisk gjennomføre genetisk testing, må det kombineres med rådgivning som er i samsvar med lokale religiøse, sosiale og kulturelle syn [6]. Dette vil kreve opplæring helsepersonell i tolkningen av genetisk testing og i gjennomføringen av sosiokulturelt sensitive rådgivningstjenester.
Retinoblastoma er en aggressiv tidlig barndom øye kreft og den første kreft som det genetiske grunnlaget ble bestemt [7 , 8]. Retinoblastom er initiert av tap av funksjon av tumorsuppressorgenet
RB1 product: [9]. Med tidlig diagnose og riktig behandling, kan livet bli bevart, men en diagnose av retinoblastom kommer med langsiktige medisinske implikasjoner for både de berørte enkelte og medlemmer av hans /hennes familie. Nesten halvparten av disse berørte enkeltpersoner har økt risiko for andre kreftformer, og familiemedlemmer som søsken og fremtidig avkom kan være utsatt [10]. Genetisk testing kan løse sannsynligheten for disse mulighetene.
I Kenya var forekomsten av retinoblastom (1 i 17,030 levendefødte) er sammenlignbart med det som ble observert over hele verden [11]. Den relativt høye kenyanske fødselstall [12] resulterer i en stor sykdomsbyrden med anslagsvis 90 forventede nye retinoblastom tilfeller per år, i motsetning til de 29 nye tilfeller forventes årlig i et land med en sammenlignbar bestandsstørrelse, Spania. Selv om Kenya står overfor flere utfordringer i gjennomføringen av effektiv behandling for retinoblastom pasienter [10,13], har en proaktiv tilnærming til å levere evidensbasert behandling for retinoblastom pasienter og familier blitt tatt med dannelsen av den kenyanske nasjonal Retinoblastoma Strategy Group (KNRbS), en tverrfaglig team av klinikere, hjelpearbeidere og retinoblastom-berørte familiemedlemmer dedikert til å forbedre retinoblastom relaterte utfall i Øst-Afrika [14], og med utgivelsen av retningslinjer for retinoblastom omsorg godkjent av kenyanske helsedepartementet [15]. Retinoblastom genetisk veiledning kan leveres i nærvær eller fravær av genetisk testing, med en mer konservativ tilnærming for overvåking av familier og berørte enkeltpersoner i fravær av genetisk testing. I den kenyanske sammenheng betyr dette at klinikere levere retinoblastom rådgivning må være utdannet for begge scenarier. Integrering retinoblastom genetisk testing og rådgivning kunnskap er nødvendig for levering av beste omsorg i en tid med voksende genetisk testing.
Vårt mål var derfor å finne ut om en omfattende og interaktiv workshop om retinoblastom genetikk kunne bygge kapasitet i retinoblastom genetisk veiledning i helse- og omsorgssektoren i Kenya. Her presenterer vi vår erfaring i å designe, implementere og teste en intervensjon rettet mot å øke kapasiteten i genetisk kunnskap og trygghet i genetisk veiledning, for leger og andre medisinske fagfolk omsorg for retinoblastom pasienter og deres familier.
Metoder
forskningsetikk
Etikk godkjenning er innhentet fra University of Toronto forskningsetikk styret. Workshop deltakerne ble bedt om å signere en samtykkeerklæring for å bidra med sine anonyme testresultater i denne analysen. All forskning ble gjennomført i henhold til de prinsipper som er nedfelt i Helsinkideklarasjonen. Forskeren (HD) ga en kort oversikt over formålet og metodikk av studien, de potensielle fordelene og /eller skader av studien, og forklarte at deltakelse var helt frivillig (fig 1).
Verkstedet besto av en kunnskapstest før og etter et foredrag på retinoblastom genetikk, små gruppediskusjoner av case-studier, og rollespill presentasjoner av case scenarier. Informert samtykke ble innhentet fra kursdeltagere som ble enige om å ha sine tester inkludert i denne analysen, og testet en-år etter workshopen.
Deltakere
retinoblastom genetikk workshop fant sted i september 2013 i Eldoret, Kenya, under en ettermiddag på den årlige KNRbS møtet. Workshopdeltakerne var KNRbS møtedeltakere: Øyespesialister, patologer, onkologer, oftalmiske kliniske offiserer og sykepleiere. Workshopen ble fulgt av 55 personer, og informert samtykke ble innhentet fra 38 deltakere for bruk av deres tester og tillatelse til å re-test etter et år. Den påfølgende ett år etter workshop kunnskap oppbevaring testen ble utført ved september 2014 KNRbS avholdt i Nairobi, Kenya. Den ett år etter workshop test ble gitt til samtykket deltakerne som hadde deltatt på verkstedet året (n = 12).
Workshop sammensetning
Sammensetningen av workshopen er beskrevet i fig 1. verkstedet umiddelbart etterfulgt administrasjon av pre-test evaluering (S1 File). Den retinoblastom genetikk workshop var sammensatt av tre deler: a. Retinoblastom genetikk forelesning (S2 File), etterfulgt av en diskusjon av pasient case-studier og endelig genetisk veiledning rollespill av case-studier (S3 File)
retinoblastom genetikk foredrag ble skrevet og presentert av en retinoblastom genetikk spesialist (forfatter HD). Foredraget ble gitt ved hjelp av Microsoft PowerPoint og besto av 38 slides (ca. 30 minutter undervisning). Foredraget dekket fire generelle deler: 1) grunnlegg retinoblastom genetikk, inkludert arvelighet av mutasjoner i
RB1 Hotell og deres implikasjoner i familieplanlegging og risiko for andre kreftformer, 2) genetisk testing for retinoblastom, hvordan det fungerer og spekteret av mutasjoner som oppstår, 3) genetisk veiledning for retinoblastom, med og uten genetisk testing, og 4) personlige historier om genetikk fra retinoblastom overlevende til stede, etterfulgt av casestudier.
Deltakere ble deretter delt inn i fem grupper. Care ble tatt for å sikre grupper var sammensatt av tverrfaglige medlemmer. Hver gruppe ble tildelt en case-studie som viste en klinisk scenario og ble ledsaget av en stamtavle (diagram som viser familiær historie av retinoblastom). Casestudiene omfattet familieplanlegging og retinoblastom diagnostikk i fravær av genetisk testing. Hvert tilfelle studien var en variant på følgende format: en person eller familie å besøke en lege, spør om sannsynligheten for retinoblastom påvirker nyfødte /fremtidige barn får en viss familiehistorie med retinoblastom. Sakene reflektert realistiske scenarier der klinikere vil ha varierende grad av sikkerhet om arv av retinoblastom i fremtiden avkom.
Deltakerne ble bedt om å diskutere en rekke oppfølgingsspørsmål knyttet til deres case study. De diskusjonsspørsmål var som følger: 1) Hvordan vil du råde disse familiemedlemmene? 2) Hva er de viktigste begreper om genetikk og arv til stede i denne saken? 3) Hvis genetisk testing var tilgjengelig, hvilke ytterligere informasjon kan du lære? Vil dette endre meldingen for pasienten /pasientens familie? Vil dette påvirke pasientbehandlingen? 4) Hva er noen av de viktigste spørsmålene du synes bør tas i betraktning når rådgiving pasient familier og retinoblastom overlevende i Kenya? En retinoblastom genetikk ekspert (en lege eller forsker med god erfaring i retinoblastom genetikk) ble randomisert til hver gruppe til rette for diskusjon. Muligheten for å kontakte disse retinoblastom genetikk eksperter etter workshopen var tilgjengelig for deltakerne.
Etter liten gruppe diskusjon periode (ca. 30 minutter), gruppemedlemmene ble bedt om å tildele seg rollene til enkeltpersoner fra case-studie (f.eks . behandlende lege, foreldre, overlevende, sykepleier, genetisk veileder) og handle ut hvordan de skulle klare det genetisk veiledning økten. Hver gruppe ble tildelt 5-10 minutter til å presentere sitt rollespill scenario til bredere gruppe. Dette ble etterfulgt av en kort diskusjon blant alle deltakerne på hvilke aspekter av skit var mest verdifulle og hva som kan forbedres i fremtiden.
Retinoblastom genetikk pensum evaluering
Virkningen av workshopen på retinoblastom genetikk kunnskap ble bestemt ved å administrere en standardisert test umiddelbart post- og ett års post-verksted. Den samme test ble brukt for å etablere basislinjenivå av kunnskap før verkstedet. Testen besto av ti multiple-choice eller true /false spørsmål. Noen spørsmål hadde flere riktige svar, slik at maksimal score oppnåelig var 20. Test spørsmål dekket tre brede områder: retinoblastom årsaks genetikk (Q1-Q5), familieplanlegging (Q6-Q7) og risiko for individuelle (Q8-Q10); se figur 2. Noen test spørsmål refererte teknologi nye til retinoblastom omsorg som er utilgjengelig for øyeblikket i Kenya. Forskjeller i testresultater mellom testøkter ble evaluert av ANOVA, og påfølgende Tukey post-hoc test.
Retinoblastoma er initiert av tap-av-funksjon av tumorsuppressorgenet
RB1 plakater (
RB1
– /-
) på det ene øyet (unilateral) eller begge øyne (bi). Det er ulike implikasjoner for omsorg for ulike scenarier. Spesielt, en sjelden årsak til ikke-arvelig retinoblastom er relatert til
RB1
, forsterkning av genet
MYCN
.
Som en del av testen umiddelbart post- verksted, tilbakemelding på verdien av workshopen ble ønsket fra deltakerne. Ett år etter workshop, ble deltakerne spurt om workshopen påvirket deres daglige prestasjoner behandling og rådgiving retinoblastom pasienter, og om rollespillet delen av workshopen var nyttig. Deltakerne ble også spurt om ytterligere tilbakemeldinger.
Resultater
Baseline nivå av retinoblastom genetikk kunnskap
Vi først undersøkt pre-workshop testresponser etter kategori å fastslå baseline nivå kunnskap om retinoblastom genetikk og implikasjoner for pasienten og hans /hennes familie (fig 1). Gjennomsnittlig testresultat var 72% (14,4 /20). Undersøke spørsmål etter kategori avdekket at det ikke var noen forskjell i resultatet mellom kategorier (ANOVA, F
2,17 = 0,5, p = 0,61), hvor gjennomsnittsskår var 78,9% for retinoblastom årsaks genetikk, 71,5% for familieplanlegging og 68,5% for risiko for enkelte. Det var imidlertid betydelig variasjon i vellykkede respons mellom spørsmålene. Den største utvalg i respons var 100% korrekt (Spørsmål 1, en grunnleggende retinoblastom årsaks genetikk spørsmål) til 21% riktig (Oppgave 8a, en mer sofistikert spørsmål om andre kreftrisiko).
Tverrfaglige grupper rollespill retinoblastom saken studier
Verksted deltakerne ble delt inn i fem tverrfaglige grupper og tildelt en klinisk case-studie for å diskutere og vedta. Selv om casestudiene varierte med hensyn til hvor mye informasjon deltakerne kunne trekke ut, felles punkter dukket opp mellom presentasjoner. Først deltakerens karriere erfaring informert hans /hennes veiledning under rollespillet. For eksempel legene i rollespillet spurte detaljerte spørsmål om familiens historie med hensyn til retinoblastom og andre øyet tapet som kunne tilskrives retinoblastom. I motsetning til et barn liv ekspert integrert barneorientert omsorg i sin rådgivning. Hun spilte med de berørte «baby» og ga ham leker å distrahere ham, for å hjelpe foreldre «bedre fokus på rådgivning meldingen. I kontrast til hennes rollespill rådgivning motstykke spilt av en øyelege, fokusert på informasjon til foreldre som var mer tradisjonelt medisinsk og basert i retinoblastom årsaks genetikk, osv Klinikere spille den delen av voksne familiemedlemmer av retinoblastom overlevende (eller voksne overlevende selv) reist spørsmål som de oppfattet som ofte oppdratt av foreldre med retinoblastom overlevende, som forsøker å tildele skylden for arvelig retinoblastom, spør om en tradisjonell healer bør konsulteres og ber om tid og økonomiske rammer for behandling. Disse blir bedt diskusjonen fra resten av publikum etter hver presentasjon.
Retinoblastom genetikk kunnskap umiddelbart etter workshop
Totalt kunnskap retinoblastom genetikk betydelig økt post-workshop (ANOVA, F
2,85 = 4,6, P 0,01, Tukey post-hoc test), fra 72% (14,4 /20) til 80% (16,0 /20) (figur 3). Bestemme forskjellene mellom poengsummene etter spørsmålskategori avdekket en betydelig økning i score i retinoblastom årsaks genetikk spørsmål (ANOVA, F
2,85 = 1,04, P 0,01, Tukey post-hoc test), men ikke i spørsmål relatert til familieplanlegging (ANOVA, F
2,85 = 1,04, P 0,05), eller risiko for individuelle (ANOVA, F
2,85 = 2,09, P 0,05). Dermed blir samlet poengsum økningen var i hovedsak drevet av økningen i kunnskap i retinoblastom utløsende genetikk.
Poeng er mønstret i henhold til spørsmålet kategori. Kolonnen lengst til venstre viser hva en perfekt test ville se ut, hvor «risiko for enkelte» spørsmål omfatter 50% av testen, og «familieplanlegging» og «retinoblastom utløsende genetikk» er gjenstand for 25% av spørsmålene hver. Den vektede poengsum for hver kategori er oppført på høyre side av kolonnen for pre-, post- og ett års post-workshop score. Feilfelt angir standardavvik per kategori.
Vi har søkt å identifisere hvor endringene som svar på enkelte spørsmål var størst mellom pre-verksted og etterverkstedtester. Undersøke hvert spørsmål avslørte at den største økningen i resultatet ble funnet i spørsmål knyttet til nyere funn i retinoblastom genetikk, for eksempel Spørsmål 5 som gjelder retinoblastom forårsaket av en sjelden og bare nylig verdsatt endring, overekspresjon av onkogen
MYCN
[16]. Den post-workshop svar hadde flere riktige svar for alle spørsmål med unntak av spørsmål 8b (om risikoen for å utvikle en ny kreft i retinoblastom overlevende berørt på ett øye) og Spørsmål 10d (relatert om risikoen for andre kreftformer kan reduseres ved en ny medisinsk teknologi).
Retinoblastom genetikk kunnskap ett års post-workshop
Totalt antall riktige svar ett års post-workshop tilbake til 72% (14,4 /20). Men sannsynligvis på grunn av økt variabilitet, er dette resultatet ikke signifikant forskjellig fra enten før eller etter workshop testresultater (Tukey post-hoc test). Undersøke endring i resultatet per type spørsmål viste at gjennomsnittsskår for retinoblastom diagnostiske genetikk spørsmål var betydelig lavere enn den post-workshop score, men ikke forskjellig fra pre-workshop score (Tukey post-hoc test). Det var ingen signifikant forskjell i ett års post-workshop score fra enten før eller etter workshop score for spørsmål knyttet til enten familieplanlegging eller risiko for enkelte. Selv om ett års post-workshop test score samlede gjennomsnitt var nesten identisk med pre-test score, det var variasjon i hvilke spørsmåls deltakerne svarte riktig. Spesielt deltakerne hadde mye større suksess på spørsmål 8a (et spørsmål om risiko for å utvikle andre kreft i retinoblastom overlevende berørt i begge øynene) ett år etter workshop enn de gjorde pre-verksted.
Deltaker tilbakemelding post-workshop
Deltaker kommentarer indikerte at de fant foredraget materiale og rollespillet nyttig og relevant for deres praksis. Respondentene indikerte at de fant materialet informativ og verd attester av berørte familier. En deltaker skrev
«Rollespillet presenteres en mulighet til å nærme seg et komplekst tema på en måte som førte til mye refleksjon og gjennomgang av brede og komplekse konsepter og presenteres på en måte som gjorde dette bedre pris»
. Respondentene også antydet at de ville sette pris på en handout oppsummering av retinoblastom genetikk.
Deltaker tilbakemelding ett års post-workshop
Når du blir spurt ett år etter workshop om verkstedet hadde påvirket deres rutinemessige interaksjoner med retinoblastom pasienter og familier, alle deltakerne reagerte positivt. Flere respondenter utarbeidet, og de fleste av disse svarene viste at de nå inkludert genetisk veiledning i sin praksis. En respondent antydet at han /hun hadde organisert støttegrupper for familier som er rammet. En respondent oppsummert effekten av verkstedet som følger:
«Terapi hjelper foreldre med barn med retinoblastom å være klar over muligheten for å få barn med samme tilstand
.
Og barn kan også utvikle andre svulster tillegg får barn med retinoblastom
.
«
Ett år etter workshop, alle respondentene indikerte at rollespillet del av workshopen var nyttig. Kommentarer inkludert at det
«hjulpet i å forstå bedre genetikk av retinoblastom» Hotell og
«hjalp oss til å forstå den virkelige liv»
. Videre 2014 KNRbS møtedeltakere som ikke hadde deltatt på retinoblastom genetikk workshop året før (og ble derfor ekskludert fra disse testene), indikert et ønske for retinoblastom genetikk workshop for å bli gjentatt til sin fordel.
Diskusjoner
Her benyttet vi en ny tilnærming for kapasitetsbygging i kreftgenetikk og genetisk veiledning blant helsepersonell i Kenya. Vi gjennomførte en ettermiddag workshop som besto av en retinoblastom genetikk verksted, gruppediskusjon av retinoblastom genetikk case-studier og case study rollespill som genetisk veiledning praksis. Vi fant ut at retinoblastom genetikk workshop økt deltaker kunnskap om retinoblastom genetikk, hovedsakelig på grunn av en økning i kunnskap i retinoblastom årsaks genetikk, men at økningen i kunnskapen ikke ble beholdt ett års post-verksted. Workshopen ble godt mottatt av deltakerne umiddelbart etter verksted, og ved erindring ett års post-workshop.
Forstå retinoblastom genetikk er avgjørende for tilstrekkelig omsorg for retinoblastom rammede familier. Selv i fravær av genetisk testing, kan viktig informasjon om retinoblastom arvbarhet leses ut fra familiehistorie (fig 2). Når denne informasjonen ikke blir verdsatt og nye familiemedlemmer er ikke vigilantly skjermet, dårligere resultater følge. For eksempel, en studie fokusert utelukkende på arvelig retinoblastom i utviklingsland viser at til tross for en familiehistorie med retinoblastom, det var en forsinkelse i diagnostikk i påfølgende familiemedlemmer [17]. Videre anekdotiske bevis i Kenya tyder familiens historie ikke blir tatt til følge, som andre og tredje barn med retinoblastom presenterer med avansert stadium retinoblastom tross familiens tidligere erfaring med retinoblastom. Selv om risikoen er forklart til familier, noen foreldre tolke død eller kreft opplevelse for første barn å være forårsaket av andre faktorer som trolldom eller sykehus svikt, og nekter å søke hjelp for det neste barnet. En bedre forståelse av den genetiske informasjonen som gis av familiens historie er nødvendig for bedre resultater, og tilnærminger må variere med sosiokulturelle kontekst.
Denne studien viser at en genetikk utdanning intervensjon økt kunnskap i retinoblastom genetikk (fig 3). Selv om ett års post-workshop test score var ikke signifikant forskjellig fra post-workshop score, er dette sannsynligvis på grunn av mangel på strøm skapt av en liten utvalgsstørrelse på retur deltakere på 2014 KNRbS møte ett år etter at retinoblastom genetikk workshop (n = 12). Faktisk 2013 KNRbS møte arrangert flere helsearbeidere fra naboland som Etiopia, og lokale oftalmologi medisinske beboere som bosted hadde blitt fullført innen 2014. Disse 2013 deltakere fikk ikke delta på 2014 KNRbS møtet.
Kunnskap oppbevaring testresultater kan ha vært høyere hvis testen ble utført raskere enn ett år etter workshop. Men ett år etter workshop sannsynlig en bedre indikator på langsiktig oppbevaring enn et kortere intervall. Denne tidsrammen også lettere rekruttering av deltakere ved å koble kunnskap oppbevaring test med 2014 KNRbS møtet, og ga deltakerne mer å gripe muligheter til å samhandle med retinoblastom pasienter og deres familier enn en kortere tidsramme ville ha, slik at deltakerne kan danne et mer nøyaktig inntrykk av sine egne rådgiving evner.
økningen i test score post-workshop ble hovedsakelig drevet av en betydelig økning i kunnskap i retinoblastom utløsende genetikk. Spesielt kan noen deltakere ikke har vært kjent med en sjelden årsak til retinoblastom (amplifisering av
MYCN
) og det faktum at noen unilaterale tilfeller av retinoblastom er arvelig (se figur 2). Bevisstheten om at unilateral retinoblastom kan være arvelig er spesielt viktig for klinikere når veilednings berørte familiene, fordi denne diagnosen krever mer årvåken overvåking av de berørte enkelte, hans /hennes fremtidige avkom og påfølgende søsken. Innen ett år etter workshop oppbevaring test satte i retinoblastom årsaks genetikk kunnskap tilbake til baseline nivå, noe som indikerer at hyppigere kunnskap forsterkning er nødvendig.
Den ettårige post-workshop test score var identisk til pre-workshop test score på 72% riktig. Deltaker svarene på ett års post-workshop test var lavere enn i pre-workshop test i 11 sporene etter en mulig 20. Men, nesten dobbelt så mange respondenter på ett års post-workshop test svarte Spørsmål 8A riktig. Dette spørsmålet spør om noen retinoblastom overlevende berørt i begge øynene er utsatt for andre kreft (fig 2). Det er uklart hvorfor det var slik økning i riktige svar på dette spørsmålet ett års post-verksted, men ikke med andre spørsmål.
Vårt tidligere arbeid vurdere barrierer for effektiv retinoblastom omsorg i Kenya avdekket et behov for genetisk utdanning av helsepersonell [5]. Undersøkelse av pre-test svar indikerte områder av retinoblastom genetikk og rådgivning som krever mest forsterkning er relatert til andre kreftrisiko og forebygging, og nye fremskritt i retinoblastom diagnostikk. Second kreft er en viktig årsak til for tidlig død blant overlevende arvelig retinoblastom [18], men dette kan ikke ha vært et fokus for kenyanske klinikere som frekvensen av overlevelse fra retinoblastom har vært lav (26,6%) [19]. De lavere testresultater i spørsmål knyttet til nye fremskritt i retinoblastom diagnostikk og behandling er trolig forklares med det faktum at disse teknologiene er for øyeblikket ikke tilgjengelig i Kenya. Forbløffende nok når du blir spurt om «å velge å ikke få flere barn» er et alternativ for fremtidig avkom for en kvinne som har arvelig retinoblastom (Spørsmål 7d), bare 57% svarte positivt. Selv om du velger å ikke ha flere barn ville sikkert begrense antall fremtidige avkom med retinoblastom, kan en høy andel av respondentene har svart negativt fordi en ideell kenyanske familie størrelse inneholder flere barn [20].
Utover en økning i retinoblastom genetikk kunnskap, casestudie rollespill forsøkte å hjelpe helsepersonell utvikle genetisk veiledning ferdigheter for å øke komfort og trygghet i videresending kompleks genetisk informasjon til pasienter og deres familier. Den tverrfaglige peer grupper som deltar i rollespill syntes å hjelpe helsepersonell til å sette pris på hverandres roller, som for eksempel lagt vekt på den berørte barn av et barn liv spesialist når du spiller rollen som en lege under case study rollespillet. Faktisk deltakerne indikerte at den unike case-studie rollespill aspekter av vår interaktiv workshop tillot dem å sette pris på perspektivet til rammede familier. Videre tilbakemelding fra ett års post-workshop undersøkelsen indikerte at enkelte deltakere hadde tatt mer genetisk veiledning til de vanlige interaksjoner med retinoblastom pasienter og deres familier. Noen deltakere indikerte at de følte seg mer trygg på å diskutere retinoblastom genetikk med sine pasienter og pasient familier. Disse var mål for verkstedet som ikke ble tatt til fange av en standardisert test.
Deltaker svar på verkstedet var positive, og deltaker kommentarer indikerte at de imot intervensjonen. Til tross for retur av retinoblastom genetikk kunnskap tilbake til baseline nivå i mellom år, respondentene indikerte at de fant verkstedet informativ, selv ved ett års oppfølging evaluering. Disse dataene antyder at verkstedet bør gjentas på flere jevne mellomrom for å opprettholde retinoblastom genetikk kunnskap, bedre genetisk veiledning og kommunikasjonsferdigheter, øke yrkesmessige interaksjoner, øke tilliten rådgivning evne og retinoblastom kunnskap, og for å gi eksponering mot nye teknologier i retinoblastom omsorg som kan snart være tilgjengelig i Kenya. Videre ble mye kunnskap fra den første implementeringen av denne intervensjonen. Fremtidige gjentakelser av denne workshopen vil ta sikte på å forbedre varigheten av retinoblastom kunnskap, for eksempel ved å inkludere take-home referansemateriale for deltakere som oppsummering referansebrosjyrer at deltakerne kan referere til mens rådgivning familier. Vi vil forsøke å avklare begreper som deltakerne scoret dårlig på, for eksempel tiltak som kan iverksettes for å redusere risikoen for andre kreftformer i retinoblastom overlevende.
Som genetisk testing for kreft og andre arvelige sykdommer blir mer vanlig globalt, det er en økende forståelse for behovet for å trene primære helsepersonell å kunne følsomt tolke og formidle genetisk informasjon. Faktisk har flere tiltak blitt designet for å trene primære helsepersonell i klinisk genetikk i USA og Canada.
